Ankyloglossie
anomalie congénitale de la langue
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Ankyloglossie, ou frenulum linguae, est le nom médical d'une anomalie congénitale commune : un frein de langue inhabituellement court, épais et/ou rigide, ayant pour conséquence une limitation des mouvements de la langue. Étymologiquement, ces mots signifient respectivement « langue serrée ou courbée » et « frein de la langue »).
| Type |
Classe de maladie (d) |
|---|
3,2 à 10 % de la population générale en seraient porteur (taux peut-être sous-estimé, faute de diagnostic quand les symptômes sont peu apparents). Cette anomalie est souvent bénigne, mais une ankyloglossie sévère peut entraîner des difficultés d'allaitement maternel et au biberon chez le nourrisson, ainsi que des douleurs mamelonnaire et une mauvaise production de lait chez la personne allaitante ; des reflux et une prise de poids insuffisante chez le nourrisson ; des problèmes d'hygiène bucco-dentaire à plus long terme (infections, caries et un déchaussement des dents) ; un trouble de l'élocution et/ou de la déglutition, avec éventuelle apnée obstructive du sommeil, alors sources de possibles difficultés développementales et psychosociales chez le nourrisson, l'enfant, l'adolescent ou l'adulte concernés. Dans les cas sévères, des compensations (posturales notamment) sont possibles, mais le frein lingual ne s'assouplit pas spontanément (en raison de sa structure fibreuse et collagénique). Les cas sévères devraient idéalement être pris en charge de manière multidisciplinaire, en se fondant sur une évaluation fonctionnelle pour éviter le sous‑ ou sur‑traitement chirurgical. Il n'y a pas encore de consensus médical sur tous les aspects de la maladie, ni sur le choix des critères justifiant une ablation chirurgicale du frein (frein lingual le plus souvent), dite frénectomie (mot pouvant aussi s'écrire freinectomie).
Éléments de définition et sous-types
La cavité buccale humaine comporte naturellement sept freins[1] (qui tous peuvent être anormalement courts) :
| Type | particularités |
|---|---|
| Frein lingual antérieur (anterior lingual frenulum) | C'et le cas le plus fréquemment et facilement diagnostiqué, au point que les termes « ankyloglossie antérieure » et « ankyloglossie » sont interchangeables[2] ; selon un travail de consensus médical récent (janvier 2025), c'est « une ankyloglossie classique, où le frein s’attache à la pointe ou près de la pointe de la langue, limitant ainsi la mobilité de la langue »[2]. |
| Frein lingual postérieur (posterior lingual frenulum) | Il est situé plus profondément sous la langue, moins visible, il peut empêcher la langue de se déplacer librement (élévation, protrusion, mouvements latéraux), en altérant éventuellement la succion, la déglutition et la phonation ; elle survient « lorsque le frein s’attache à la face postérieure de la face ventrale de la langue et limite la mobilité de la langue. Certains utilisent aussi ce terme pour désigner l’attachement sous-muqueusier de la langue. D’autres considèrent l’ankyloglossie postérieure comme une attache normale du frein et attribuent les difficultés d’allaitement à d’autres facteurs, comme l’anatomie des mamelons, la production de lait maternelle et l’expérience maternelle[2]. » |
| Frein labial supérieur (maxillary labial frenulum) | Il relie la lèvre supérieure à la gencive maxillaire. |
| Frein labial inférieur (mandibular labial frenulum) | Il lie la lèvre inférieure à la gencive mandibulaire. Une attache restrictive mécanique (tethering) de ce type peut nuire à l'allaitement[2]. |
| Frein buccal droit (right buccal frenulum) | il relie la joue droite à la gencive ; qui peut rendre le brossage des dents difficile en raison d'un accès limité et de restes de nourriture se dégradant dans les joues, entraînant des douleurs ou des problèmes dentaires potentiels ; la phonation des sons nécessitant un mouvement complet des lèvres ou des joues (ex. : sons « p », « b », « m »), peut aussi être altérée, et dans les cas sévères, parler, mâcher ou déglutir peut être inconfortable ou douloureux[3]. La prévalence de cette anomalie dans la population générale est mal établie, car souvent sous‑diagnostiquée. Et sa signification clinique est débattue. Une enquête internationale (2023) auprès de 466 professionnels de santé a montré que la majorité d'entre eux rencontrent ce type de frein dans leur pratique, mais leurs estimations de fréquence varient fortement selon les critères et leur expérience de praticiens[4]. |
| Frein buccal gauche (left buccal frenulum) | Mêmes spécificités que ci-dessus, mais du côté de la joue gauche. |
| Frein sublingual ou génio-glosse (sublingual/genioglossus frenulum) | Il est caractérisé par des attaches plus profondes reliant la langue au plancher buccal, plus ou moins restrictives selon les cas. |
Les freins les plus étudiés et opérés sont le frein labial maxillaire, le frein labial mandibulaire, le frein lingual, les quatre autres sont moins connus.
Le rôle principal des freins semble être de contribuer à la stabilité des lèvres, des joues et de la langue et à certaines de leurs fonctionnalités[5].
On parle de frein restrictif pour décrire
« un résidu embryologique de tissu au niveau de la ligne médiane entre la surface inférieure de la langue et le plancher buccal qui restreint les mouvements linguaux normaux[6],[7]. »
On parle aussi de « frein de langue symptomatique » ou d'« ankyloglossie symptomatique » quand « le frein lingual limite la fonction de la langue »[2].
La première définition anatomique de l'ankyloglossie est étonnamment récente (2019) proposée par Nikki Mills et ses collègues qui la décrivent comme :
« une structure dynamique, formée par un pli médian dans une couche de fascia qui s’insère autour de l’arc interne de la mandibule, formant une structure en forme de diaphragme sur le plancher de la bouche. Ce fascia est situé immédiatement sous la muqueuse buccale, fusionnant centralement avec le tissu conjonctif de la surface ventrale de la langue. Les glandes sublinguales et les canaux submandibulaires sont enveloppés par la couche fasciale et les fibres antérieures de génioglosse sont suspendues en dessous. Les branches du nerf lingual sont situées superficiellement sur la face ventrale de la langue, immédiatement profondes jusqu’au fascia. Le frein lingual n’est pas une structure intermédiaire discrète. Il se forme par l’élévation dynamique d’un pli médian dans le plancher du fascia buccal[8]. »
On parle de formes « submuqueuses » quand elles sont enfouies sous la muqueuse, et alors très peu visibles à l'examen clinique, mais pouvant néanmoins limiter la mobilité linguale et provoquer des difficultés fonctionnelles lors de l'allaitement et des difficultés d'alimentation/déglutition, d'élocution, de respiration et de posture plus tard dans la vie ; ces formes, moins évidentes, pourraient être un peu plus souvent problématique pour le nourrisson lors de l'allaitement et sous-estimées[9],[10].
Pour l'American Academy of Pediatric Dentistry, les données épidémiologiques sur les freins oraux restrictifs, incluant les freins buccaux, restent limitées, et aucun consensus n'existe sur leur prévalence réelle[11].
Les formes sévères font cependant l'objet d'un intérêt croissant en pédiatrie et en odontologie, bien que leur diagnostic soit compliqué (parfois controversé) par l'absence de critères standardisés, et par la difficulté à distinguer certaines limitations anatomiques des limitations fonctionnelles.
Des études récentes insistent sur les conséquences possibles des ankyloglossies sévères au-delà de la petite enfance, incluant troubles de la parole, reflux, douleurs orofaciales et désordres temporo‑mandibulaires[12]. Toutefois, plusieurs revues mettent en évidence le manque de consensus sur la prévalence réelle et sur l'efficacité des traitements chirurgicaux, appelant à des études longitudinales et multicentriques pour mieux définir les indications thérapeutiques[13].
Un rapport clinique récent (2024) de l'American Academy of Pediatrics rappelle que ces formes postérieures peuvent avoir un impact significatif sur l'allaitement et la mobilité linguale, mais que l'indication de frénectomie doit être posée avec prudence[14].
Intérêt clinique et scientifique pour le sujet
Dans le monde, les praticiens accordent de plus en plus d'attention à ces malformations car elles sont souvent (dans un peu moins de 50 % des cas) associée à une diminution significative de la qualité de la succion lors de l'allaitement (surtout dans ses formes modérées et sévères d'ankyloglossie)[15], ce qui dans les cas pathologiques les font classer parmi les « dysfonctionnements des compétences alimentaires » dans le champ des troubles de l'alimentation pédiatrique (TAP), avec parfois un possible lien avec l'alimentation sélective (fréquente dans l'autisme) et sa double dimension, nutritionnelle et psychosociale[16]. Un autre motif d'intérêt de professionnel, est qu'il a été démontré que « les mères d'enfants présentant une ankyloglossie sont exposées à un risque accru d'allaitement douloureux et de mauvaise prise du sein, mais aussi à un stress maternel accru et à une dégradation du lien mère-enfant »[17].
Traitement
Des « mesures conservatrices » peuvent inclure une thérapie myofonctionnelle orofaciale (exercices moteurs oraux et des étirements), guidés par un professionnel (orthophoniste en général), afin d'améliorer la mobilité de la langue, des joues et des muscles et fascias liés à la bouche. Selon une revue d'étude récente (2022) sur l'« efficacité de la thérapie myofonctionnelle dans l'ankyloglossie », « la chirurgie est plus efficace que la thérapie myofonctionnelle, bien que de meilleurs résultats soient obtenus si les deux sont combinés. Des améliorations ont été observées dans la douleur maternelle, la prise de poids des bébés, la durée de d'allaitement, la mobilité de la langue, la force et l’endurance, l’apnée du sommeil, la respiration buccale et le ronflement, la qualité de vie, le serrement des dents, la tension myofasciale, la douleur après l’opération et la production de sons de la parole », résultats à considérer avec prudence selon les auteurs car nécessitant encore une confirmation sur des échantillons plus vastes et étudiés avec une méthodologie améliorée[18].
Chez le nourrisson, ou chez l'adulte si la restriction continue à affecter significativement l'une des fonctions buccales, une frénectomie peut être recommandée (voir ci-dessous).
Traitement chirurgical
Un manuel de chirurgie daté de présente déjà des gravures sur bois montrant le frein lingual d'un nourrisson, coupé aux ciseaux[19], et on disait au XVIIIe siècle, que les sages-femmes conservaient un ongle long et aiguisé pour à la naissance de pouvoir couper le frein lingual afin de faciliter l'allaitement[20].
Ces dernières décennies, les recommandations thérapeutiques varient significativement selon qu'elles proviennent de dentistes, oto‑rhino‑laryngologistes, consultants en lactation, orthophonistes, pédiatres ou chirurgiens[21],[22],[23],[24],[25],[26],[27],[28],[29], mais dans le monde, on assiste à une forte augmentation des freinectomies, parfois sans preuve de nécessité selon certains experts, relayés en France par l'Académie nationale de médecine[30].
Alors que, de 1997 à 2012, aux USA, les diagnostics d'ankyloglossie ont beaucoup augmenté chez les enfants (de +834 %), de même que les frénectomies (+866 %)[20], le nombre d'opérations a également augmenté : 33 % des enfants diagnostiqués ont été opérés en 1997, puis 35 % en 2009 et 38 % en 2012[20]. Dans la province de Canterbury en Nouvelle-Zélande, le taux de frénotomies est passé de 7,5 % à 11,3 % des enfants en 2 ans (2013-2015)[31].
En 2020, un panel d'oto‑rhino‑laryngologistes pédiatriques a publié un consensus sur le diagnostic et la prise en charge de l'ankyloglossie chez les enfants de moins de 18 ans (basé sur la méthode Delphi, modifiée)[32]. Un autre travail de consensus précise que « Quel que soit l’outil d’évaluation utilisé, il est essentiel de démontrer une restriction des mouvements de la langue et de s’assurer que le frein lingual est uniquement responsable de cette limitation ».
Si l'ankyloglossie était sévère, une rééducation logopédique post-opératoire est recommandée, pour au moins 4 semaines, afin d'apprendre de nouveaux mouvements fascio-musculaires permettant de corriger les mouvements compensatoires établis et d'éviter la formation de cicatrices (7,8).
Diagnostic clinique
Il est principalement visuel. L'anomalie est généralement détectée par le médecin accoucheur, la mère, un pédiatre, une sagefemme, une conseillère en allaitement, un dentiste, un oto-rhino-laryngologiste ou un orthophoniste.
Diagnostic différentiel : Baxter et Merkel‑Walsh (2025) soulignent que les limitations fonctionnelles liées à une ankyloglossie sévère chez les enfants présentant des déficits développementaux ou neurologiques peuvent être confondus avec les symptômes de la paralysie cérébrale ou d'un trouble du spectre de l'autisme (TSA) ; cette confusion, qui résulte du cumul des restrictions oro‑sensorielles et motrices propres au frein lingual, avec des déficits neurologiques, peut masquer l'origine partielle, dans ces cas, de difficultés de sommeil, d'élocution, voire de déglutition ou de respiration (respiration buccale diurne et/ou nocturne, avec ou sans ronflements)[33] (la déglutition peut être étudiée par vidéofluoroscopie).
Les auteurs insistent sur la nécessité pour les professionnels de bien distinguer les conséquences spécifiques de l'ankyloglossie des manifestations de pathologies comme la paralysie cérébrale, le TSA ou la trisomie 21 afin d'éviter une attribution erronée des troubles, et possiblement réduire ces troubles grâce à une frénotomie qui pourra significativement améliorer la respiration, l'équilibre postural, les tensions fasciales, les symptômes gastro‑intestinaux et le sommeil et donc, plus globalement, la qualité de vie du patient[33]. Ainsi, chez les enfants atteints de trouble du développement (ex. : paralysie cérébrale, TSA...) présentant des symptômes persistants et peu de progrès en thérapie, une évaluation structurale est recommandée pour dépister un frein de langue ou d'autres attaches orales (labiales ou buccales), avec une prise en charge multidisciplinaire fondée sur l'évaluation fonctionnelle pour éviter le sous‑ ou sur‑traitement[33].
Pour savoir si la malformation est bénigne ou problématique, un expert (pédiatre généralement) observe la langue et évalue sa mobilité et sa capacité de succion. Pour cela il peut utiliser des outils de caractérisation ou échelles de gradation comme :
Le Hazelbaker Assessment Tool
Cet outil est selon Power et Murphy (2015), l'outil clinique le plus complet pour évaluer la fonction du frein lingual[34], recommandé par l'Academy of Breastfeeding Medicine, mais il est complexe et chronophage pour les praticiens[31].
Cet outil attribue 10 points aux anomalies anatomique du frein et 14 autres points pour la fonction de la langue. Selon un travail de consensus de 2025, « La chirurgie n’est pas recommandée si le score de fonction est de 14, quel que soit le score anatomique. Un score de fonction de 11 est acceptable si le score d’anatomie est de 10. Un score de fonction inférieur à 11 signifie une fonction altérée ; La frénotomie est recommandée si la prise de contrôle échoue. La frénotomie est recommandée lorsque le score anatomique est inférieur à 8 »[2].
Protocole de Kotlow
Développé et proposé en 2010 par Lawrence Kotlow (dentiste pédiatrique), ce procédé vise à standardiser la mesure de la distance entre l'attache du frein lingual et l'apex (pointe) de la langue pour classer les cas comme suit :
- Classe I : frein léger (≥ 12 mm) ;
- Classe II : modéré (8–11 mm) ;
- Classe III : sévère (4–7 mm) ;
- Classe IV : très sévère (≤ 3 mm).
Lawrence Kotlow a aussi proposé en 2013 un « score de Kotlow », avec 4 catégories déterminées par la profondeur d'insertion du frein sur la crête alvéolaire maxillaire : un score de Kotlow 1 indique l'attache du frein la plus supérieure, sans aucune restriction de motilité de la lèvre supérieure. Kotlow 2 fait référence à une attache légèrement moins supérieure du frein, supposée provoquer une légère tension de la lèvre supérieure. Kotlow 3 implique une attache du frein s'étendant sur la marge gingivale, et Kotlow 4 représente le frein le plus prononcé, s'étendant au-delà de la crête alvéolaire maxillaire, en bas et en arrière, dans la zone palatine[35],[36].
Protocole de Martinelli (ou protocole de Marchesan–Martinelli–Berretin-Felix, 2013)
Élaboré pour une évaluation plus détaillée chez les nourrissons, c'est une analyse anatomique et fonctionnelle du frein lingual, qui évalue l'épaisseur du frein (fin ou épais) ; le point de fixation sur la langue (tiers moyen, apex, etc.), le point de fixation sur le plancher buccal (caroncules sublinguales, crête alvéolaire[37]), et il est complété par une observation de la succion et de l'efficacité de l'allaitement.
Outil d'évaluation du frein lingual de Bristol (BTAT)
Cet outil (BTAT) est plus simple, son utilisation est moins chronophage et il présente une bonne fiabilité interpersonnelle[31]. Il se base sur quatre critères pour évaluer le frein de langue : l'apparence de la pointe, la localisation de l'attache alvéolaire, et le soulèvement et la protubérance de la langue, pour produire un score de (de 0 à 8, le plus bas indiquant un frein plus sévère. Une forte corrélation a été observée entre les résultats du BTAT et l'outil Hazelbaker[38].
Classification de Coryllos
Elle distingue 4 types et niveaux (croissants) de gravité[31] :
- Type 1 : Attachement du frein à la pointe de la langue, généralement devant la crête alvéolaire du sillon de la lèvre inférieure
- Type 2 : Fixation de la rénule 2–4 mm derrière la pointe de la languette et sur ou juste derrière la crête alvéolaire.
- Type 3 : Attachement au milieu de la langue ou au milieu du plancher de la bouche.
- Type 4 : Fixation contre la base de la langue, épaisse, brillante et très inélastique.
Cette classification n'inclut pas l'évaluation de la fonction[2].
Origine et anatomie clinique
En 2019, Mills et al. notent qu'« étonnamment, l’anatomie détaillée du frein lingual in situ n’a jamais été décrite, et aucune base anatomique n’a été proposée pour la variabilité individuelle de la morphologie du frein. Le frein lingual est fréquemment appelé « cordon » ou « bande sous-muqueuse » de tissu conjonctif, mais aucune preuve ne soutient cette construction anatomique » chez l'adulte ; « Le génioglosse est suspendu au sol du fascia buccal, et chez certains individus peut être aspiré vers le haut dans le pli du frein. Des branches du nerf lingual se trouvent superficiellement sur la surface ventrale de la langue, juste sous le fascia, ce qui les rend vulnérables aux blessures lors des procédures de frénotomie »[8] ou le nouveau-né[39]. Ci dessus, le schéma anatomique du frein lingual (basé sur des microdissections de tissus frais du frein lingual et du plancher buccal humain) illustre la structure du plancher buccal en coupe coronale. Le schéma 1 représente la compréhension classique, qui décrit le frein lingual comme une simple bande sous‑muqueuse visible lorsque la langue est élevée, la muqueuse orale formant un pli au‑dessus du tissu conjonctif. Mais une approche anatomique plus récente propose (schéma 2) que le frein soit constitué d'une interaction entre la muqueuse et le fascia du plancher buccal, auquel est suspendu le muscle génio‑glosse. Selon la position de la langue, différentes morphologies peuvent apparaître : un frein « transparent » où seule la muqueuse se replie, un frein « opaque » où muqueuse et fascia s'élèvent ensemble, et un frein « épais » où muqueuse, fascia et génio‑glosse sont entraînés dans le pli. Selon le type de frein et sa longueur, les effets physiologiques et fonctionnels dans la mobilité et les rôles que peut tenir la langue peuvent fortement varier[40].
Cette anomalie congénitale est due à un défaut d'apoptose cellulaire qui conduit à un frein de langue trop court et fibreux durant l'embryogénèse entre le plancher buccal et la langue. Elle est a priori souvent d'origine génétique ; dans une étude (2019), les enfants opérés avaient plus d'antécédents familiaux d'ankyloglossie (50 % contre 16,1 %.)[41], touchant plus les garçons, parfois en lien avec l'X et des mutations du gène TBX22[42],[43]. Des mutations du chromosome sexuel X (du gène TBX22 par exemple) peuvent être impliquées dans l'ankyloglossie isolée avec fente palatine lié à l'X, et l'inhibition du gène Lgr5 chez la souris entraîne une ankyloglossie ; dans une étude portant sur une famille (sur 5 générations) a rapporté des cas d'ankyloglossie sévère, ici associés à l'absence des incisives centrales inférieures et, chez deux personnes, à des malformations anorectales congénitales ; la transmission père-fils observée suggère une hérédité autosomique dominante permettant d'exclure le gène TBX22, et l'analyse de liaison utilisant des marqueurs microsatellites proches de LGR5 a aussi écarté ce gène comme candidat, montrant que l'ankyloglossie peut avoir d'autres sources génétiques, encore à explorer[43].
Conséquences
L'ankyloglossie sévère trouble les délicats équilibres musculaires et plusieurs fonctions de l'appareil orofacial. Pour mieux décrire le fonctionnement de la déglutition et les conséquences d'une ankyloglossie sévère sur la dentition, la respiration, la posture et la déglutition, des chercheurs en ont produit une modélisation et animation 3D (en licence ouverte) à partir de 11 études pédiatriques et de suivis standardisés jusqu'à l'âge adulte (études validées par un panel multidisciplinaire). La vidéo compare le développement normal de la bouche versus pathologique[44].
Des troubles de la parole sont l'une des conséquences les plus visibles et fréquentes des formes sévères de l'ankyloglossie (chez l'enfant notamment) ; dans ces cas, sans prise en charge, des difficultés de phonation et/ou d'articulation peuvent persister toute la vie. Elles peuvent dégrader la scolarité et l'estime de soi[45].
Les problèmes dentaires sont une autre préoccupation en cas de formes sévères : la mobilité réduite de la langue favorise en effet l'accumulation de plaque dentaire (et donc les caries et maladies parodontales), mais elle peut aussi à terme induire une déformation du palais et des malpositions dentaires.
D'autres conséquences ont été longtemps sous-estimées ou ignorées (ex. : trouble de la déglutition et éventuelle apnée obstructive du sommeil chez l'enfant, l'adolescent ou l'adulte porteur d'une ankyloglossie postérieure (plus difficile à détecter)[46]) et elles sont encore dans les années 2000/2020 l'objet de nombreuses discussions, en particulier concernant ses effets en termes d'efficacité et de qualité de l'allaitement, qui peut notamment être mesuré par une échelle dite LATCH score créée pour suivre et améliorer l'efficacité de l'allaitement (outil standardisé d'évaluation de l'allaitement évaluant, basé sur cinq critères : prise du sein, déglutition audible, type de mamelon, confort maternel et maintien du bébé, la qualité de la succion et de l'attachement à la tétée)[47] :
- certains cliniciens ont estimé ou suggéré que l'ankyloglossie du nourrisson n'était pas ou rarement associée aux difficultés d'allaitement ;
- de nombreux autres ont au contraire conclu à une forte corrélation (faible à forte) entre l'ankyloglossie et les difficultés d'allaitement[48],[49],[50],[51], et à une fréquente résolution (parfois immédiate pour la mère)[48], notamment quand ces difficultés persistent malgré un accompagnement professionnel[52],[53]. En Australie, où les taux d'allaitement exclusif chutent de 80 % à la naissance à seulement 14 % à six mois, Janet Edmunds et al. (2020) considèrent l'ankyloglossie comme un facteur fréquent d'arrêt précoce de l'allaitement[54].
Par exemple, une étude prospective (2017) basée sur 237 coupes mère–nourrisson (âgés de 0 à 12 semaines, présentant une ankyloglossie et/ou un frein labial supérieur non traité), a évalué l'efficacité de la frénotomie linguale et/ou de la frénectomie labiale pour l'allaitement ; pour cela, les participantes ont rempli avant l'intervention, puis 1 semaine et 1 mois après, 1) une échelle d'auto-efficacité de l'allaitement (BSES-SF) ; 2) une échelle visuelle analogique évaluant la douleur mamelonnaire (VAS) ; et 3) un questionnaire sur le reflux gastro-œsophagien infantile (I-GERQ-R)[49]. En outre, une mesure du transfert de lait a été faite avant et après la chirurgie. Les auteurs concluent à une amélioration significative des scores de confiance maternelle, de la douleur et des symptômes de reflux, ainsi qu'à une nette augmentation (+ 155 % en moyenne) du débit de lait (de 3,0 à 4,9 mL/min)[49]. Ces améliorations sont observée dès la première semaine et étaient maintenues au premier mois, tant chez les nourrissons atteints d'ankyloglossie antérieure classique que chez ceux présentant une forme postérieure moins évidente[49]. Une autre étude, au protocole similaire, basée sur 132 nourrissons allaités, âgés de 0 à 12 semaines, rapporte aussi une amélioration statistiquement significative des scores de douleur, de reflux et d'auto‑efficacité en allaitement, mais les auteurs précisent que dans 71 % des cas, ils s'agissait de freins postérieurs, et ils concluent que l'évaluation fonctionnelle des mouvements linguals et labiaux est essentielle ; et que la frénotomie au laser des freins linguaux, labiaux et buccaux buccaux entraîne une amélioration notable de l'allaitement tant pour les formes antérieures classiques que pour les formes submuqueuses moins évidentes[55].
Une autre revue systématique et méta‑analyse a s'est basée sur les bases de données PubMed, Embase, CINAHL, PsycINFO, Web of Science et Google Scholar et sur un pas de temps plus long (1961-2023) en sélectionnant 21 essais contrôlés et des études de cohorte utilisant des mesures validées de l'efficacité chirurgicale sur l'allaitement (sur 1568 études trouvées). Ce travail arrive à des conclusions similaires : amélioration significative de l'auto‑efficacité maternelle en allaitement après frénotomie, avec un effet moyen à 5‑10 jours et un effet large à un mois ; une douleur mamelonnaire diminuant fortement après 5‑15 jours et à un mois ; une diminution de la sévérité du reflux gastro‑œsophagien infantile, modérée à une semaine et continue à un mois. Les scores LATCH indiquent aussi une amélioration importante de la qualité de l'allaitement après 5‑7 jours. Les auteurs concluent que la frénotomie devrait être proposée aux dyades mère‑enfant présentant des difficultés d'allaitement liées à l'ankyloglossie.
Des revues d'études systématiques ont abouti à des conclusions en partie contradictoires :
- En 2015, une revue d'étude structurée s'est basée sur des essais randomisés contrôlés alors disponibles (316 nourrissons répartis sur cinq études qui excluaient tous les enfants atteints d'autres anomalies buccales ou de troubles neuromusculaires). Ces études, trouvées sur PubMed, Medline et la Cochrane Library, ont été complétées par des informations obtenues auprès de professionnels du domaine. Les auteurs ont confirmé que la frénectomie améliore l'allaitement, mais les auteurs notent une grande variabilité des taux de prévalence (0,02 à 10,7 %)[56] et indiquent par ailleurs que l'effet placebo est difficile à mesurer. Aucune complication majeure n'a été rapportée. Les auteurs soulignent que 50 % des bébés allaités avec ankyloglossie ne présentent pas de signes de problème particulier, mais que pour les autres l'intervention est « raisonnablement » indiquée entre deux et trois semaines de vie, et que les risques, rares, doivent être minimisés par un acte encadrée par un professionnel formé[34].
- Une autre revue systématique (2022) basée sur près de 50 ans de publications (1970‑2019), a retenu six études sur le sujet (4 randomisées, 2 non randomisées, toutes avec un groupe témoin et des mesures standardisées des difficultés d'allaitement) pour en tirer une méta‑analyse : celle-ci conclut à une amélioration significative des scores de difficulté d'allaitement ; à une réduction de la douleur maternelle[57].
- En Australie, la chercheuse Jill Campbell a passé en revue les résultats de cinq essais contrôlés randomisés ou quasi-randomisés portant sur un total de 302 nourrissons atteints d'ankyloglossie et présentant des difficultés d'allaitement (en comparant la frénotomie à l'absence d'intervention ou à une procédure placebo). Deux de ces cinq essais ont conclu à une absence d'amélioration significative du score d'alimentation dans deux études. Un autre a trouvé une amélioration objective. Et trois de ces études ont conclu à une réduction modeste mais significative de la douleur mamelonnaire. Campbell conclut à un « manque de preuve que la frénectomie a un effet positif et constant sur l'allaitement maternel, mais retient qu'une réduction à court terme des douleurs mammaires a été observée chez les mères allaitantes. Mais, le faible nombre d'échantillons et des problèmes méthodologiques n'ont pas permis de démontrer un bénéfice définitif de la frénectomie chez les nourrissons présentant une ankyloglossie »[58] ; des essais randomisés de meilleure qualité sont nécessaires pour confirmer son efficacité ;
- Une autre revue d'étude et une étude récente ont conclu à des effets mineurs (peu significatifs) et invite à ne pas pratiquer de correction chirurgicale du frein durant la période d'allaitement où aucun bénéfice clair et constant de la frénotomie sur l'allaitement des nourrissons ne peut selon ces données être démontré, mais un soulagement à court terme de la douleur maternelle est observé. En 2025, Nainar recommande de ne pratique cette opération qu'en dernier recours si d'autres solutions n'ont pas amélioré l'allaitement ou les douleurs mamelonnaires[59].
Cas des ankyloglossies sévères
De nombreux médecins et consultants en lactation estiment aujourd'hui que l'ankyloglossie peut entraîner des difficultés d'allaitement telles qu'une mauvaise prise du sein, des douleurs aux mamelons chez la mère, des mastites et, chez certains nourrissons, une perte de poids ou une prise de poids insuffisante et un sevrage précoce injustifié[60].
Quand l'ankyloglossies est sévère, la langue n'a pas ou peu de mobilité (en raison du frein lingual anormalement court) ; la malformation peut alors causer ou aggraver divers maux : reflux gastro-œsophagien (RGO) des nourrissons et autres troubles gastro-oesophagiens[51], difficultés d'allaitement liées à une douleur mamelonnaire pour la mère et/ou à une aggravation des effets du manque d'expérience de l'allaitement de la mère, une inadaptation de la langue à l'anatomie du sein conduisant à une mauvaise prise du sein, à une mauvaise posture et à une fatigue du bébé entre autres[61],[62],[63], trouble de l'oralité, déformation du palais (« palais creux »), otites à répétition, etc.[64].
Chez environ 5 % des nouveau-nés, cette anomalie pourrait aussi causer une difficultés précoces d'allaitement, avec des difficultés de succion pour le bébé lors de l'allaitement, et des douleurs mamelonnaires pour certaines mère allaitante, induites par une mauvaise succion. Des études basées sur l'échographie ont identifié deux profils de succion anormaux chez les nourrissons concernés : compression du mamelon à son extrémité ou à sa base par la langue, ces anomalies s'atténuant ou étant résolues dans presque tous les cas après frénotomie (suivie d'une meilleure prise du sein, d'une augmentation du transfert de lait — mesuré par la méthode de pesée-test du bébé avant et après allaitement — et une réduction de la douleur maternelle) et l'observation de la têtée par ultrasons[52]. En 2006, dans la revue Journal of Pediatric Surgery, une étude prospective randomisée a évalué l'impact de la frénotomie chez des nourrissons avec ankyloglossie (répartis en deux séquences alternant frénotomie et procédure placebo, avec évaluation systématique du score de succion et de la douleur maternelle). La frénotomie n'a été suivie que d'une amélioration modeste (p = 0,06) de la qualité de la prise du sein, mais elle a rapidement et significativement diminué chez la mère la douleur du mamelon (par rapport au placebo ; p = 0,001)[65].
En 2023, une étude sur l'effet de la frénotomie sur les symptômes gastro‑intestinaux et le reflux gastro‑œsophagien, basée sur un questionnaire GIGER (Gastrointestinal and Gastroesophageal Reflux) soumis aux parents avant l'intervention puis deux semaines après, montre une amélioration significative des symptômes digestifs et du reflux post‑frénotomie, surtout chez les bébés les plus jeunes et/ou touchés par une ankyloglossie sévère. Les auteurs concluent que « chez les nourrissons souffrant d'ankyloglossie et de symptômes de troubles gastro-intestinaux, une frénectomie peut améliorer ces symptômes. »[51]. Une autre étude (2021) avait, elle, suivi 175 femmes allaitantes dont le bébé avait des difficultés de tétées et de reflux a priori liées à un frein de langue ou de lèvre durant six mois pour d'évaluer l'effet de la frénotomie (par une mesure d'auto‑efficacité en allaitement (BSES‑SF), une évaluation de la douleur mamelonnaire (VAS) et les symptômes de reflux (I‑GERQ‑R), d'abord avant l'intervention, puis à 1 semaine, 1 mois et 6 mois[50]. Tous les indicateurs ont été améliorés dès la première semaine, avec un maintien à un mois et jusqu'à six mois pour le reflux, sans qu'aucun effet indésirable n'ait été observé, et 60,7 % des nourrissons étaient encore allaités six mois après[50]. Les auteurs concluent que la frénotomie est une procédure sûre, efficace pour réduire la douleur et améliorer l'allaitement et les symptômes de reflux, et qu'elle devrait être envisagée lorsque le soutien non interventionnel ne suffit pas[50].
Une revue systématique faite en 2023, à partir de 37 articles sur l'impact de la frénotomie chez les nourrissons de moins de 12 mois atteints d'ankyloglossie, a porté sur 7 études répondant aux critères d'inclusion (6 cohortes prospectives et 1 essai randomisé) concluant que les parents estiment que le reflux gastro‑œsophagien de leur bébé a été amélioré par l'opération, mais en précisant qu'aucune de ces études n'a utilisé de mesures objectives du (pH ou impédance multicanal) : toutes étaient basées sur des échelles parentales (GIGER, I‑GERQ‑R, GSQ‑I), et sans groupes témoins, traduisant une faiblesse méthodologique qui empêche de conclure à un lien causal solide, d'autant que le reflux tend souvent à s'améliorer spontanément avec le temps[66]. Des essais randomisés de haute qualité seraient nécessaire pour confirmer ce bénéfice apparent[66].
| Patient | Sommeil | Alimentation | Parole | Motricité | Respiration |
|---|---|---|---|---|---|
| Cas 1 (7 ans) | Sommeil plus profond, moins de ronflements et apnées | Moins de reflux, constipation, et fausses routes | Début de vocalisations | Diminution tensions cervicales/mandibulaires, meilleure mobilité des hanches | Moins de respiration buccale, congestion réduite |
| Cas 2 (6 ans) | Aucun changement rapporté | Repas plus rapides, meilleure variété alimentaire, moins de constipation | Aucun progrès noté | Mobilité labiale accrue (brossage facilité) | Moins de respiration buccale, meilleure ventilation nasale |
| Cas 3 (3 ans) | Moins de respiration buccale nocturne | Déglutition plus efficace, moins de reflux, sevrage des médicaments | Amélioration des sons « g », plus de langage spontané | Meilleure stabilité assise, utilisation accrue des mains | Moins de respiration buccale diurne |
| Cas 4 (10 mois) | Aucun changement rapporté | Gain pondéral plus rapide, moins de constipation, meilleure prise du biberon | Plus de vocalisations | Amélioration mobilité labiale | Non rapporté |
L'ankyloglossie postérieure n'affecte pas la structure des cordes vocales, mais en raison d'effets fonctionnels sur la parole et la respiration, elle peut modifier la voix au point d'être confondus avec des dysfonctionnements laryngés de type de dysphonies neurologiques ou dyskinésies des cordes vocales. En cas de doute, une évaluation multidisciplinaire (orthophonie, ORL, chirurgie maxillo‑faciale) est recommandée pour distinguer les limitations liées au frein lingual des pathologies laryngées et envisager, si nécessaire, une frénotomie qui pourra améliorer la phonation.
Dans le spectre de l'autisme
Les troubles des comportements alimentaires (allant du choix restreint d'aliments, en fonction de leur couleur ou texture, à l'anorexie et à la boulimie), sont des comorbidités très fréquemment associées au trouble du spectre de l'autisme[67],[68], de même que les troubles gastro-intestinaux[69],[70] « Jusqu'à 89 % des enfants autistes rencontrent des difficultés d'alimentation, on connaît pourtant mal l'impact de ces difficultés sur leur participation aux repas »[71]. Une revue systématique de la littérature anglophone publiée entre 2009 et 2019 a montré que la sélectivité alimentaire est la difficulté la plus couramment rapportée, suivie des comportements problématiques lors des repas. D'autres manifestations fréquentes incluent les hyper- ou hyposensibilités sensorielle, des écarts anthropométriques et des déficits nutritionnels. Selon Pinto-Silva et al. (2023), les altérations motrices buccales (leur mesure, leur prévalence) ont été insuffisamment étudiées dans le contexte de l'autisme, ou avec un niveau de preuve encore jugé « modéré ». Les auteurs soulignent le besoin de recherches supplémentaires au sujet des déficits sensoriels et moteurs oraux chez les personnes autistes[68].
Selon Adams (2022), les fréquentes difficultés alimentaires des enfants autistes sont une source de problèmes pour eux, mais aussi pour les familles, les aidants et les professionnels de santé : une sélectivité alimentaire marquée, une autonomie réduite lors des repas, un temps d'alimentation prolongé et un répertoire alimentaire restreint, qui souvent persistent de l'enfance à l'âge adulte, combinées à une activité physique parfois limitée, peuvent entraîner malnutrition et obésité infantile qui impliquent une prise en charge adaptée, encore insuffisamment développées dans la littérature scientifique et les pratiques cliniques[67]. Ces problèmes sont dans les cantines scolaires et universitaires souvent aggravée par un manque de compréhension de l'entourage, générant stress et sentiment d'échec, et des incompréhensions et jugements pour les proches et aidants ; des approches centrées sur les forces, favorisant des environnements inclusifs et accessibles sont à développer pour soutenir la santé et le bien‑être des enfants neurodivergents et de leurs familles[71]. En effet, le microbiote intestinal des personnes autiste est souvent altéré et moins diversifié, avec des déséquilibres spécifiques qui ont été associés à des comportements restrictifs, suggérant un rôle du microbiote dans la modulation des spécificités autistiques et inversement, via l'axe microbiote–intestin–cerveau, en lien avec la perméabilité intestinale, l'immunité et les métabolites microbiens[72], alors que les preuves de liens entre le fonctionnement du cerveau et le microbiote intestinal s'accumulent[73], avec notamment des études suggérant que la dysbiose, très fréquente chez les autistes, serait une conséquence des comportements liés à l'autisme plutôt qu'une cause directe de l'autisme, tout en pouvant accentuer les manifestations cliniques via un mécanisme de rétroaction impliquant l'immunité et la régulation neurogastroentérique[74].
Conséquences pour la mère ou la nourrice
Une revue systématique récente (2025), portant sur huit études qualitatives et quantitatives, a montré que les femmes allaitant des nourrissons avec ankyloglossie présentent statistiquement plus de symptômes physiologiques (douleurs, saignements mamelonnaires) et psychologiques (stress, tensions relationnelles) que les autres[17].
Ces femmes sont exposées à un risque accru de complications de l'allaitement, source de frustration et d'altération du lien mère‑enfant. Les auteurs invitent donc à un dépistage précoce des cas préoccupants d'ankyloglossie ; une intervention rapide est selon eux alors essentielle pour réduire ces effets négatifs, de même que des recherches supplémentaires visant à identifier les populations les plus susceptibles de bénéficier d'une prise en charge anticipée et adaptée[17].
Prévalence
Incidence dans la population générale
On estime qu'environ 25 % de la population générale vit avec au moins un frein restrictif dans la bouche[75],[76].
Prévalence chez le nourrisson
Une étude transversale (2016) a classé deux aspects anatomiques importants du frénulum lingual chez des nourrissons âgés de 1 à 4 mois : 1) épaisseur du frein et 2) localisation de son point de fixation sur la langue et sur le plancher buccal.
Ce travail (basé sur le protocole de Martinelli, Marchesan et Berretin-Felix de 2013), a exclu tous les cas associés à des anomalies faciales, une prématurité ou des atteintes neurologiques. Sur 165 bébés retenus, observés entre aout 2014 et , le frénulum a été classé comme « normal » chez 104 bébés, et « altéré » chez les 61 autres. Les frénulums jugés normaux étaient pour la plupart fixé au tiers moyen de la langue, et étaient visibles à partir des caroncules sublinguales, tandis que les frénulums altérés se fixaient plus fréquemment entre le tiers moyen et l'apex de la langue, visibles depuis la crête alvéolaire inférieure. L'épaisseur fine prédominait à la fois dans les cas normaux et altérés. Chez les nourrissons au frénulum altéré, 24 présentaient une succion perturbée (contre 18 dans le groupe normal, traduisant une association faible mais significative entre altération du frénulum et troubles de la succion, justifiant un diagnostic précoce pour favoriser l'allaitement et le développement oral). Les auteurs notent que les altérations étaient plus fréquentes chez les garçons.
Les données ont d'abord concerné des populations occidentales, mais des résultats proches sont obtenus en Asie, avec par exemple une dépistage fait chez les bébés de 833 femmes (en post-partum sans complications) en Thaïlande, publiée en 2013, avec évaluation de l'impact sur l'allaitement (dépistage selon les critères de Kotlow et évaluant la qualité de prise du sein via le score LATCH au deuxième jour après la naissance. Dans ce cas, une ankyloglossie était trouvée chez 13,4 % des nouveau-nés (répartie en 6,2 % de formes légères, 5,5 % de formes modérées et 1,7 % de formes sévères, avec un moindre score LATCH pour les nourrissons présentant un frein lingual, surtout modéré et sévère (le risque de score LATCH ≤ 8 était 1,4 fois plus élevé chez les nourrissons avec ankyloglossie modérée ou sévère que chez ceux avec frein normal ou léger)[15]. L'étude conclut que l'ankyloglossie est relativement fréquente et associée à une diminution significative de la qualité de la succion, surtout dans ses formes modérées et sévères[15].
Galerie de photographies
Ankyloglossie antérieure (enfant de 4 ans).
